INTRODUÇÃO

O cisto odontogênico glandular (COG) é um cisto de desenvolvimento incomum com características epiteliais de diferenciação glandular; representa menos de 0,5% de todos os cistos odontogênicos⁽¹⁾. A etiologia é desconhecida, mas alguns autores sugerem que esteja associada aos remanescentes da lâmina dentária⁽²⁾.

Clinicamente, é assintomático; apresenta aumento de volume e crescimento lento⁽³⁾. A faixa etária mais atingida varia entre a 5^a e a 6^a décadas de vida, com discreta predileção pelo gênero masculino⁽¹⁾. As características radiográficas incluem áreas uniloculares ou multiloculares com margens bem definidas, e aproximadamente 87% dos casos demonstram expansão da cortical óssea. A reabsorção radicular e o deslocamento dentário também têm sido relatados^(4,5).

As características histológicas do COG podem simular outros tipos de cistos, como cistos dentígeros, cistos odontogênicos botrioides e carcinomas mucoepidermoides (CME)⁽⁶⁾. Nesse sentido, é difícil fazer um diagnóstico definitivo. Recomenda-se o uso de critérios maiores e menores para o diagnóstico dessa lesão^(7,8). Os tratamentos indicados para o COG variam de cirurgia conservadora à ressecção radical⁽⁵⁾, considerando os relatos de recidivas apresentados na literatura^(2,9). Entretanto, ainda há poucos casos na literatura abordando, especificamente, restaurações implantossuportadas ou próteses após o tratamento do COG⁽³⁾.

O presente caso aborda os critérios morfológicos usados no diagnóstico, com ênfase em sua localização, bem como a conduta cirúrgica utilizada para o tratamento.

RELATO DE CASO

Paciente do sexo masculino, 36 anos de idade, feoderma, compareceu ao serviço de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial da Universidade Federal do Rio Grande do Norte (UFRN) queixando-se de dor durante movimentos mastigatórios em região posterior esquerda da mandíbula. O exame clínico mostrou mobilidade acentuada do segundo molar inferior esquerdo e discreto aumento de volume em região mandibular esquerda, sem alterações volumétricas intraorais (Figura 1 A-B).

FIGURA 1 Características clínicas e radiográficas do caso A) assimetria mandibular; B) exame intraoral mostrando aumento de volume em mandíbula esquerda com desvio de linha média e maloclusão dentária; C) TC evidenciando abaulamento da cortical óssea; D) radiolucidez multilocular, expansão da cortical óssea e reabsorção dentária na radiografia panorâmica.TC: tomografia computadorizada. 

O exame de imagem panorâmico também considerou lesão osteolítica, radiolúcida, multilocular, com expansão da cortical basilar, reabsorção radicular do segundo molar inferior esquerdo e envolvimento de corpo, ângulo e ramo mandibular esquerdo (Figura 1C).

Após análise clínica e radiográfica, realizou-se biópsia incisional, em âmbito ambulatorial. O material foi encaminhado para análise histopatológica no setor de Patologia Oral da UFRN. O exame anatomopatológico revelou fragmentos de lesão cística de natureza odontogênica, caracterizada por múltiplos compartimentos císticos revestidos por epitélio, ora exibindo células escamosas achatadas, ora cuboidais de espessura variável. A camada de células luminais exibe células colunares baixas, algumas vezes referidas como células hobnail. Observa-se a presença de células mucosas, espaços microcísticos, projeções papilares em forma de tufos, células com secreção apócrina e focos de espessamento epitelial. A cápsula de tecido conjuntivo fibroso denso exibe vasos congestos e áreas de extravasamento hemorrágico. Face ao exposto, o diagnóstico anatomopatológico de COG foi estabelecido (Figura 2).

FIGURA 2 Histopatológico do COG A) múltiplas cavidades císticas (Scale bar: 500 μm); B) revestimento epitelial escamoso com interface plana e presença de células eosinofílicas cúbicas, referidas como células hobnail (seta amarela) (Scale bar: 50 μm); C) epitélio simples e cápsula de tecido conjuntivo fibroso (Scale bar: 100 μm); D) espaços microcísticos (estrela), células caliciformes (seta azul) e células hobnail (seta amarela) (Scale bar: 50 μm); E) epitélio apresentando projeções papilares em direção ao lúmen cístico (seta preta) (Scale bar: 100 μm); F) células com secreção apócrina (seta vermelha), espaços microcísticos (estrela) e projeções papilares em forma de tufos (Scale bar: 100 μm).COG: cisto odontogênico glandular. 

Diante desse achado, foram solicitados: tomografia computadorizada (TC) multslice para avaliação mais detalhada da lesão (Figura 1D), confecção de biomodelo prototipado para planejamento cirúrgico, bem como exames laboratoriais e risco cirúrgico para realização de procedimento para ressecção da lesão e reconstrução imediata.

A ressecção da massa tumoral foi realizada com margem de segurança, anterior e posterior às margens da lesão, medindo 1 cm, seguida por instalação da placa de reconstrução mandibular do sistema de 2,4 mm; esta foi pré-modelada em biomodelo prototipado. Simultaneamente a esse procedimento, a equipe de ortopedia do Hospital Universitário Onofre Lopes realizou a remoção do enxerto da região de crista ilíaca anterior de modo que após a instalação da placa de reconstrução, fosse realizada a preparação do enxerto, sua adaptação e sua fixação na região ressecada, com auxílio de parafusos do sistema de 2,4 mm, e a mecanoterapia ativa por elásticos foi aplicada (Figura 3). Finalizou-se a instalação com a sutura dos acessos e aplicação de curativos compressivos.

FIGURA 3 Plano de tratamento do COG A) prototipagem mandibular para planejamento cirúrgico e adaptação de placa de reconstrução mandibular; B) transoperatório com hemimandibulectomia e inserção de enxerto de crista ilíaca; C) corte sagital em imagem 3D da TC; D) corte axial mostrando o enxerto em imagem 3D da TC; E) radiografia panorâmica do pós-operatório.COG: cisto odontogênico glandular; TC: tomografia computadorizada. 

A peça cirúrgica foi enviada ao laboratório de Anatomia Patológica, e a análise microscópica confirmou o diagnóstico, bem como as margens livres da doença. O paciente evoluiu em pós-operatório imediato sem queixa álgica, mas com edema compatível com o procedimento realizado e abertura bucal limitada. Mecanoterapia ativa com elásticos foi utilizada desde o primeiro dia do pós-operatório, tanto para fixação maxilomandibular temporária quanto para fisioterapia imediata. O presente caso foi acompanhado por seis meses (Figura 4).

FIGURA 4 Seis meses do pós-operatório A) leve assimetria na hemiface esquerda; B) mucosa oral adjacente ao enxerto com aspectos de normalidade; C) radiografia panorâmica mostrando formação óssea. 

DISCUSSÃO

Kaplan et al. (2008)⁽⁸⁾ estabeleceram critérios maiores e menores para o diagnóstico do COG e sugeriram que a presença focal de cada um dos critérios maiores seja obrigatória para o diagnóstico, enquanto os critérios menores apenas o complementam, sem ser obrigatórios. Os critérios maiores incluem revestimento epitelial escamoso, com interface plana com a parede do tecido conjuntivo, sem paliçamento basal; epitélio exibindo variações na espessura ao longo do revestimento cístico, com ou sem esferas epiteliais ou espirais ou proliferação luminal focal; células eosinofílicas cúbicas ou células hobnail; células mucosas (cálice) com piscinas mucosas intraepiteliais; e estruturas microcísticas semelhante a ductos. Os critérios menores incluem proliferação papilar do epitélio de revestimento; células ciliadas; arquitetura multicística ou multiluminal; e células claras ou vacuoladas nas camadas basais ou espinhosas.

De acordo com El-Naggar et al. (2017)⁽⁷⁾, um diagnóstico confiável para o COG é feito quando pelo menos sete dos 10 critérios específicos estão presentes. São dois os critérios relatados em 100% de todos os registros: 1. espessura variável do epitélio revestindo o cisto de duas-três camadas de células escamosas achatadas ou cuboidais e epitélio escamoso estratificado mais espesso; 2. camada de células luminais cuboidais a células colunares baixas, algumas vezes referidas como células hobnail. Os critérios presentes na maioria dos casos são: 3. microcistos intraepiteliais; 4. metaplasia apócrina das células luminais; 5. células claras nas camadas basal e/ou parabasal; 6. projeções papilares em tufo dentro do lúmen; 7. células mucosas. Por fim, os critérios presentes em poucos casos são: 8. esferas epiteliais similares às do cisto periodontal lateral; 9. cílios, ocasionalmente vistos; 10. múltiplos compartimentos císticos.

O caso relatado apresentou sete critérios, segundo El-Naggar etal. (2017)⁽⁷⁾: espessura variável do epitélio com células cuboidais e epitélio escamoso estratificado; células colunares baixas (células hobnail); microcistos intraepiteliais; metaplasia apócrina das células luminais; projeções papilares em tufo; células mucosas; e múltiplos compartimentos císticos.

No levantamento epidemiológico proposto por Chrcanovic et al. (2017)¹, 169 casos de COG foram encontrados e detalhados na literatura. A lesão foi discretamente mais prevalente em homens na 5^a e na 6^a décadas de vida, na região mandibular anterior, associadas à expansão óssea (73%) e ao aspecto radiográfico unilocular (61,5%). O COG apresentou-se associado ao deslocamento do dente ou a um dente não irrompido (30,9%), à perfuração do osso cortical (26%), à presença de sintomas clínicos (24,3%) e à reabsorção (13,9%). Quanto à proservação, 97 casos apresentavam informações sobre recorrências; destes, 21 (21,6%) foram sobre o tratamento inicial (quatro curetagens, 16 enucleações e uma ressecção marginal). O intervalo do tratamento inicial e a recorrência variou de seis a 96 meses⁽¹⁾. No presente relato, a lesão causou expansão óssea, deslocamento e reabsorção dentária; apresentou-se multilocular e com sintomatologia dolorosa.

Há vários tratamentos cirúrgicos propostos para essa lesão, mas eles dependem exclusivamente da preferência do cirurgião. A enucleação e a curetagem são as técnicas mais comuns. Marsupialização, ressecção marginal ou parcial da mandíbula e terapias adjuvantes - aplicação de solução de Carnoy, preenchimento da cavidade com enxerto ósseo autógeno ou alógeno e criocirurgia - são métodos diferentes para tratar essa lesão cística da mandíbula. A taxa de recorrência varia na literatura. Recorrências são mais comuns em lesões de tamanhos maiores, com perfuração do osso cortical, e em lesões multiloculares na radiografia⁽¹⁰⁾.

A baixa incidência desse tipo de lesão na população e principalmente a falta de acompanhamento fazem com que as informações sobre a taxa de sucesso nas diferentes modalidades de tratamento sejam prejudicadas. Alguns autores defendem que o acompanhamento desses pacientes deve ser, no mínimo, três anos, enquanto outros acreditam que o tempo necessário para alta seja um período de sete anos^(10,11). No presente caso, o paciente encontra-se em seis meses de acompanhamento. Considerando a formação óssea como indicador de sucesso, nosso objetivo é realizar a proservação por três anos^(10,12).

Estudos prévios mencionaram quais os aspectos clínicos, radiográficos e microscópicos e as modalidades terapêuticas foram mais repetidos nas recorrências. Os autores encontraram, na maioria dos casos, expansão óssea, perfuração da cortical, lesões multiloculares e tratamento com enucleação. Quanto aos parâmetros microscópios, secreção apócrina, células claras, espessura variável, projeções papilares, múltiplos espaços císticos e células mucosas foram os padrões mais frequentes⁽¹⁾. Em virtude desses achados, e, portanto, por serem mais suscetíveis a recaídas, o presente caso foi tratado de forma radical.

O diagnóstico do COG é difícil e pouco estudado em função de sua baixa prevalência, por isso desperta a atenção dos pesquisadores que visam a melhor compreensão histológica e comportamental dessa lesão, a fim de contribuir com a elucidação do diagnóstico, pautado nos critérios estabelecidos pela Organização Mundial da Saúde (OMS), e eleger o tratamento eficaz, de acordo com a sua agressividade.

CONCLUSÃO

Atualmente, existe uma grande preocupação com a melhoria no diagnóstico do COG. Para tanto, a OMS criou critérios morfológicos maiores e menores, os quais auxiliam os patologistas orais no diagnóstico definitivo da lesão. Acredita-se que os aspectos microscópicos apresentem relação com a recorrência. Algumas características, como secreção apócrina, células claras, espessura variável, projeções papilares, múltiplos espaços císticos e células mucosas, foram os padrões mais relacionados com a recidiva. Este relato exibe quatro das seis características histológicas apresentadas.

O tratamento cirúrgico da lesão foi muito bem planejado, pois os parâmetros clínicos, microscópicos e radiográficos foram levados em consideração. Diante desses achados, a melhor conduta a ser realizada foi o tratamento radical com reconstrução óssea na mesma sessão.