Complicações no tratamento do nasoangiofibroma juvenil com invasão intracraniana,

Complicações no tratamento do nasoangiofibroma juvenil com invasão intracraniana,

Autores:

Maria Dantas Costa Lima Godoy,
Thiago Freire Pinto Bezerra,
Fabio de Rezende Pinna,
Richard Louis Voegels

ARTIGO ORIGINAL

Brazilian Journal of Otorhinolaryngology

versão impressa ISSN 1808-8694

Braz. j. otorhinolaryngol. vol.80 no.2 São Paulo mar./abr. 2014

http://dx.doi.org/10.5935/1808-8694.20140026

Introdução

Apesar de se tratar de uma neoplasia rara, representando menos de 0,5% de todos os tumores de cabeça e pescoço,1,2 o nasoangiofibroma juvenil (NAJ) está associado a elevadas taxas de morbidade e mortalidade, com potencial para invasão intracraniana, que ocorre em cerca de 10% a 20% dos casos.3

Excisão cirúrgica é considerado o tratamento de escolha para NAJ, independentemente da presença de invasão intracraniana.4 Diversas abordagens cirúrgicas externas têm sido descritas, como degloving médio-facial, acesso transpalatal, rinotomia lateral e rotas craniofaciais.5 Todas essas abordagens estão associadas a aumento da morbidade, devido à necessidade de incisões orais ou faciais e remoção óssea para obter acesso à lesão-alvo.1

Para o tratamento de pequenas lesões, as abordagens cirúrgicas externas estão sendo gradualmente substituídas por acesso endoscópico, que também pode ser associado a abordagens convencionais, nos casos de doença em estágio mais avançado.6 Contudo, não há um consenso na literatura quanto às complicações do tratamento cirúrgico, seja endoscópico ou aberto, de NAJs com invasão intracraniana.1,4,7,8,9 O objetivo deste estudo foi avaliar a prevalência das complicações no tratamento cirúrgico endoscópico ou guiado por endoscopia para NAJ com mínima invasão intracraniana.

Método

Trata-se de um estudo de coorte retrospectivo. A amostra incluiu pacientes com diagnóstico clínico e radiológico de NAJ com erosão da base do crânio e mínima invasão intracraniana, atendendo aos critérios da classificação Radkowski IIIA.6,10 Os pacientes foram tratados entre janeiro de 1996 e maio de 2010.

De acordo com o esquema de categorização adotado, esses pacientes corresponderiam à classificação Andrews IIIB.8

Todos os pacientes foram submetidos à embolização pré-operatória em um único serviço de radiologia intervencionista. Para fins deste estudo, avaliamos a presença de complicações intraoperatórias ou pós-operatórias e verificamos as taxas de recidiva e reoperação. Os pacientes que necessitaram de uma craniotomia para acesso neurocirúrgico foram excluídos da amostra, pois os achados associados a essa abordagem são alheios ao escopo deste estudo.

Este estudo foi aprovado pelo Comitê local de Ética em Pesquisa (equivalente ao conselho de revisão institucional) sob o protocolo nº 0459/10.

Resultados

Treze pacientes atenderam aos critérios de inclusão e foram submetidos a tratamento cirúrgico. O perfil demográfico, as técnicas cirúrgicas utilizadas, as complicações imediatas e tardiass e a taxa de recidiva da amostra estão listados na tabela 1.

Tabela 1 - Resumo de abordagens cirúrgicas e complicações pós-operatórias 

Paciente nº Abordagem cirúrgica Margens livres Complicações intra e pós-operatórias precoces Complicações tardias
1 Endoscópica Sim Nenhuma Grande quantidade Nenhuma
2 Endoscópica Sim de sangramento intraoperatório Nenhuma
3 Endoscópica Sim Nenhuma Nenhuma
4 Endoscópica + sublabial Sim Lesão do nervo craniano III Fístula oroantral, diplopia
5 Endoscópica + sublabial Não Nenhuma Nenhuma
6 Endoscópica + sublabial Sim Lesão do nervo craniano II + III Enoftalmia, redução da acuidade visual
7 Transmaxilar Sim Nenhuma Nenhuma
8 Transmaxilar Sim Nenhuma Nenhuma
9 Transmaxilar Sim Nenhuma Nenhuma
10 Transmaxilar Sim Nenhuma Nariz assimétrico (queixa cosmética)
11 Maxilectomia medial (degloving) Sim Nenhuma Nenhuma
12 Maxilectomia medial (degloving) Ressecção parcial Grande quantidade de sangramento intraoperatório Nenhuma
13 Rinotomia lateral Sim Grande quantidade de sangramento intraoperatório Nenhuma

A abordagem escolhida para o tratamento foi exclusivamente endoscópica em três pacientes, exclusivamente externa em sete e associada (guiado por endoscopia) em três. Não foi realizada craniotomia em qualquer dos pacientes incluídos na amostra.

A idade média foi de 15,8 ± 2,5 anos (faixa, 11-19 anos). Foram utilizadas abordagens cirúrgicas guiadas por endoscopia em 23% dos pacientes (3/13), com indicação de reoperação em um caso.

Todos os pacientes da amostra apresentaram doença com classificação Radkowski IIIa10/Andrews IIIb8 (figs. 1-4).

Figura 1 - Tomografia computadorizada (corte axial) de um angiofibroma juvenil estendendo-se para o seio cavernoso direito. 

Figura 2 - Tomografia computadorizada (corte coronal) de um extenso angiofibroma juvenil. O paciente foi submetido à cirurgia guiada por endoscopia. 

Figura 3 - Ressonância magnética (corte coronal) do mesmo paciente das Figs.1 e 2

Figura 4 - Tomografia computadorizada após cirurgia, mostrando a extensão da ressecção e recidiva do tumor. 

As classificações Radkowski e Andrews estão resumidas nas tabelas 2 e 3, respectivamente.

Tabela 2 - Classificação Radkowski et al. de nasoangiofibroma juvenil10 

IA Limitada à cavidade do nariz e/ou nasofaringe.
IB Igual a IA, porém com extensão para ou mais seios paranasais.
IIA Extensão mínima através do forame esfenopalatino, dentro do e incluindo uma porção mínima da parte mais medial da fossa pterigomaxilar.
IIB Ocupação completa da fossa pterigomaxilar, deslocando a parede posterior do seio maxilar para frente. Deslocamento lateral e/ou anterior de ramos da artéria maxilar. Poderá ocorrer extensão superior, erodindo ossos orbitais.
IIC Extensão através da fossa pterigomaxilar para a bochecha e fossa temporal ou posterior para as placas pterigoides.
IIIA Erosão da base do crânio com mínima invasão intracraniana.
IIIB Erosão da base do crânio com extensa invasão intracraniana com ou sem invasão dos seios cavernosos.

Tabela 3 - Classificação Andrews et al. de angiofibroma8 

I Limitada à nasofaringe e à cavidade nasal. Destruição óssea insignificante ou limitada ao forame esfenopalatino.
II Invasão da fossa pterigopalatina ou do seio maxilar, etmoidal ou esfenoide com destruição óssea.
IIIA Invasão da fossa infratemporal ou região orbital sem envolvimento intracraniano.
IIIB Invasão da fossa infratemporal ou orbital com envolvimento extradural intracraniano (parasselar).
IVA Tumor intradural intracraniano sem infiltração do seio cavernoso, fossa pituitária ou quiasma óptico.
IVB Tumor intradural intracraniano com infiltração do seio cavernoso, fossa pituitária ou quiasma óptico.

Com base na classificação Snyderman,3 a vascularização residual após embolização pré-operatória esteve presente em todos os casos incluídos na amostra. Portanto, todos os casos correspondem a Snyderman IV (tabela 4).

Tabela 4 - Classificação Snyderman et al. de angiofibroma3 

I Cavidade nasal, fossa pterigopalatina
II Seios paranasais, fossa pterigopalatina lateral; ausência de vascularização residual
III Erosão da base do crânio, órbita, fossa infratemporal; ausência de vascularização residual
IV Erosão da base do crânio, órbita, fossa infratemporal; vascularização residual
V M Invasão intracraniana, vascularização residual; M: extensão medial
V L Invasão intracraniana, vascularização residual; L: extensão lateral

A complicação mais comum foi sangramento intraoperatório em grande quantidade, ocorrendo em 23% dos casos (3/13). Sangramento em grande quantidade foi definido como aquele levando à instabilidade hemodinâmica e exigindo transfusão de concentrado de hemácias. Em um paciente, o procedimento teve de ser interrompido devido a choque hipovolêmico persistente apesar da transfusão, conseguindo-se apenas uma ressecção parcial do tumor.

Ocorreram complicações imediatas da cirurgia em dois pacientes. Um desenvolveu paralisia do nervo oculomotor com achados tomográficos indicando trombose dos seios cavernosos, e outro apresentou lesão do nervo óptico e oculomotor manifestada como redução da atividade visual e ptose. Em ambos os casos, foi utilizada uma abordagem cirúrgica combinada. O paciente com paralisia do nervo oculomotor não apresentou melhora nos 12 meses de acompanhamento. A condição do segundo paciente também permaneceu inalterada, com paralisia persistente no 22º mês de acompanhamento.

Nenhum dos pacientes (0/13) submetidos exclusivamente ao acesso endoscópico desenvolveu quaisquer complicações imediatas ou tardias.

Recidiva do tumor ocorreu em 46% dos pacientes (tabela 5). O período sem a doença variou de 10 a 36 meses após a cirurgia. Desses seis pacientes, três (3/13) foram submetidos a um segundo procedimento cirúrgico, um (1/13) recebeu radioterapia e um (1/13) foi apenas acompanhado por mais tempo. O critério para reoperação foi a detecção de tumor residual no acompanhamento pós-operatório. O paciente submetido a radioterapia apresentou uma extensa lesão residual que não foi passível de remoção cirúrgica por qualquer meio. Por fim, espera vigilante foi a escolha para o paciente remanescente como o procedimento mais adequado, devido à ausência de sintomas ou crescimento do tumor durante o acompanhamento, que, provavelmente, deveu-se à ausência de vascularização residual.

Tabela 5 - Resumo das recidivas do tumor 

Paciente nº Abordagem cirúrgica Margens livres Recidiva
4 Endoscópica + Sim Sim
Sublabial
5 Endoscópica + Não Sim
Sublabial
6 Endoscópica + Sim Sim
Sublabial
10 Transmaxilar Sim Sima
11 Maxilectomia medial (degloving) Sim Sima
12 Maxilectomia medial (degloving) Ressecção parcial Simb

aPacientes submetidos a reoperação.

bPaciente que recebeu radioterapia.

Discussão

A análise dos 13 pacientes sugeriu que acesso endoscópico exclusivo é viável, mesmo em estágios avançados de NAJ.6 As abordagens endoscópicas podem, assim, ser consideradas um dos avanços mais significativos no manejo desse tumor1 e uma verdadeira mudança de paradigma no tratamento de NAJ.11 Com o progresso na curva de aprendizado da cirurgia endoscópica e com as melhorias em nosso entendimento da anatomia complexa dos seios paranasais e das estruturas neurovasculares da base anterior do crânio,11 o acesso endoscópico estendido à base do crânio tem se tornado cada vez mais popular, ampliando o arsenal do cirurgião para o tratamento de NAJ com invasão intracraniana.

O endoscópio mostrou-se uma importante ferramenta para visualização de toda a extensão desses tumores, principalmente na região da fissura orbital superior, do seio cavernoso e até mesmo da fossa pterigopalatina, onde a presença de lesões residuais não é incomum após ressecção de tumores tão extensos como os descritos neste estudo.1,11

Assim, a endoscopia intraoperatória poderá tornar muitas osteotomias e ressecções ósseas desnecessárias, podendo diminuir os riscos de alterações no crescimento facial.2 Contudo, a remoção da parede lateral do nariz e da porção posterior da maxila é necessária em alguns casos; e o efeito dessas intervenções sobre o crescimento facial ainda é desconhecido.1

Segundo Onerci et al., lesões estendendo-se significativamente para a parte posterior das placas pterigoides são fracas candidatas à ressecção endoscópica. Outras exigências essenciais para a abordagem incluem experiência do cirurgião, disponibilidade de instrumentos adequados, embolização pré-operatória e possibilidade do uso do acesso externo caso necessário.6

No presente estudo, três pacientes foram submetidos exclusivamente à ressecção endoscópica, e três foram submetidos a procedimentos combinados (aberto + endoscópico) para ressecção de NAJs Radkowski IIIA.10 Os procedimentos remanescentes foram feitos por acessos externos convencionais. Essas abordagens são compatíveis com a literatura atual, que recomenda a tentativa, sempre que possível, de ressecção completa do tumor pelo acesso associado à menor taxa de morbidade.4,6

Pryor et al.11 observaram uma maior frequência de complicações entre pacientes que foram submetidos a procedimentos abertos, em comparação ao acesso endoscópico. Neste estudo, complicações imediatas ocorreram em dois pacientes que foram submetidos à cirurgia por meio de acesso externo guiado por endoscopia. Nenhum dos três pacientes submetidos somente ao acesso endoscópico desenvolveu complicações imediatas ou tardias.

O tratamento cirúrgico do NAJ é repleto de desafios técnicos, incluindo o risco de sangramento intraoperatório, dificuldades na dissecção do tumor e morbidade associada ao envolvimento de determinados locais anatômicos, bem como o risco de recidiva.2 No presente estudo, apenas dois pacientes, ambos do grupo guiado por endoscopia, desenvolveram complicações pós-operatórias persistentes: um apresentou diplopia e fístula buco-sinusal, e o outro apresentou ptose e redução da acuidade visual. A ocorrência de complicações irreversíveis no grupo de acesso combinado pode ser atribuída a uma maior dificuldade cirúrgica dos casos afetados, levando à decisão de uso inicial do acesso guiado por endoscopia. Portanto, as lesões irreversíveis encontradas nesse grupo podem ter resultado dos desafios técnicos encontrados durante a cirurgia.

Em nosso estudo, a taxa de recidiva foi de 46% (6/13), em um período máximo de acompanhamento de 36 meses. Esses achados são compatíveis com os relatados na literatura (uma taxa geral de recidiva de 30% a 50%).1 Vale a pena ressaltar que nossa amostra consistiu de pacientes com tumores intracranianos extensos e invasivos, que podem ter levado a uma maior taxa de recidiva.

Devido à natureza benigna dos NAJs, a maioria desses tumores permanece extradural mesmo quando há invasão intracraniana,9 e o plano cirúrgico está localizado entre importantes estruturas, como a artéria carótida interna e o seio cavernoso.4 Contudo, a extensão lateral do tumor na fossa infratemporal, região parasselar, ou na proximidade do nervo óptico pode impor desafios à ressecção endoscópica.9

Apesar de os NAJs serem cobertos pela mucosa nasofaríngea, segundo nossa experiência, a identificação do plano de dissecção pode ser um grande desafio, principalmente quando próximo ao seio cavernoso. Neste estudo, um paciente apresentou diminuição da acuidade visual no pós-operatório, que continuou no 22º mês de acompanhamento, muito provavelmente devido a uma lesão inadvertida do nervo óptico durante o procedimento. Acreditamos que essa lesão possa ter sido secundária ao calor da eletrocoagulação.

Alguns autores sustentam que as abordagens endoscópicas devem ser apenas utilizadas quando o tumor for limitado à cavidade nasal, aos seios paranasais, à fossa pterigopalatina ou à fossa infratemporal. Quando uma abordagem convencional é necessária na ressecção de lesões que vão além dos limites da visualização endoscópica, a endoscopia ainda deve ser utilizada como adjuvante à abordagem externa.12,13 Contudo, concordamos com Andrade et al., que afirmam que é necessário haver uma reavaliação dos limites da ressecção endoscópica do NAJ para que grandes tumores e casos com alguma invasão intracraniana possam ser incluidos.2 No melhor de nosso conhecimento, esse talvez tenha sido um dos maiores estudos restritos a pacientes com NAJ com invasão intracraniana tratados exclusivamente por meio não neurocirúrgico.

As limitações de nosso estudo também devem ser consideradas. Conforme observado acima, a casuística foi restrita a pacientes tratados por meios não neurocirúrgicos; foram excluídos os que necessitaram de craniotomia devido à extensão do tumor (Radkowski IIIB).10 Uma comparação entre essas diferentes abordagens seria uma direção interessante de pesquisa futura. Contudo, em virtude dos achados deste estudo, sugerimos que apenas o acesso endoscópico ou guiado por endoscopia deva ser considerado, mesmo em casos de tumores em estágio avançado com importante invasão intracraniana.

O tratamento endoscópico de lesões da base do crânio é um ramo da cirurgia que tem mostrado rápido progresso. O uso de técnicas de neuronavegação, ressonância magnética intraoperatória, instrumentos personalizados, bem como experiência cirúrgica cada vez maior, são fatores que contribuem para os avanços adicionais nesse campo, buscando abordagens endoscópicas mais seguras e efetivas.13

Conclusão

O tratamento cirúrgico do nasoangiofibroma com invasão intracraniana é um dos principais desafios da prática otorrinolaringológica e neurocirúrgica. As taxas de sucesso e baixos índices de complicações intra e pós-operatórias do acesso endoscópico sugerem que essa abordagem tem conquistado espaço no tratamento de NAJs Radkowski IIIA.

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