Múltiplos tumores síncronos unilaterais de glândula parótida de tipos histológicos benignos e malignos: relato de caso e revisão da literatura

Múltiplos tumores síncronos unilaterais de glândula parótida de tipos histológicos benignos e malignos: relato de caso e revisão da literatura

Autores:

Aleksandra Ochal-Choińska,
Antoni Bruzgielewicz,
Ewa Osuch-Wójcikiewicz

ARTIGO ORIGINAL

Brazilian Journal of Otorhinolaryngology

versão impressa ISSN 1808-8694versão On-line ISSN 1808-8686

Braz. j. otorhinolaryngol. vol.85 no.3 São Paulo maio/jun. 2019 Epub 10-Jul-2019

http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2016.03.002

Introdução

Os tumores de glândulas salivares formam um grupo muito heterogêneo de lesões. De acordo com a classificação histológica publicada pela OMS em 2005, dez tipos benignos e 24 tipos malignos de tumores das glândulas salivares podem ser distinguidos. Todas essas lesões são relativamente raras e representam apenas 3 a 4% dos tumores de cabeça e pescoço. Cerca de 80% delas ocorrem na glândula parótida e, geralmente, apresentam-se como uma lesão parotídea única.1 Neoplasias unilaterais da parótida são muito raras e, geralmente, têm o mesmo tipo histológico. O tipo mais comum é o tumor de Warthin (6 a 12% de todos os adenolinfomas).2 A coexistência de tumores de diferentes tipos histológicos na mesmo glândula parótida constitui menos de 0,3% de todos os neoplasmas das glândulas salivares.3 A combinação histológica mais comum é o tumor de Warthin e o adenoma pleomórfico. Duas neoplasias unilaterais de parótida diferentes podem ser metacrônicas ou síncronas. No entanto, mesmo quando ocorre mais de um tumor ao mesmo tempo, esses devem ser distintos dos tumores híbridos, nos quais podemos encontrar dois ou mais tipos histológicos diferentes de neoplasias de origem idêntica no mesmo tecido.4

Os tumores síncronos benignos e malignos da glândula parótida ipsilateral são um fenômeno extremamente raro. Sua descrição foi feita pela primeira vez por Tanaka, em 1953, como um carcinoma mucoepidermoide associado ao tumor de Warthin.5 De acordo com nossa pesquisa, não há um caso na literatura que relate a ocorrência de um tumor que consista em carcinoma ex-adenoma pleomorfo e tumor de Warthin, o qual relatamos no presente trabalho.

Relato de caso

Paciente do sexo masculino, 61 anos, procurou-nos com história de massa sólida em parótida esquerda, apresentava crescimento por dez anos. Durante o exame clínico, uma massa firme e móvel era evidente, sem alterações na pele sobrejacente. O diâmetro da lesão era de 4 cm. Não apresentava paralisia do nervo facial ou linfadenopatia (fig. 1).

Figura 1 Paciente de 61 anos com tumor na parótida esquerda, na admissão ao hospital. 

A tomografia computadorizada (TC) revelou uma massa heterogeneamente contrastada na parótida esquerda, media 57 × 40 × 27 milímetros, envolvia ambos os lóbulos da glândula (fig. 2). Não havia evidência de alterações osteolíticas nos ossos da mandíbula. Além disso, invasões do músculo masseter ou do espaço parafaríngeo não foram observadas. Alguns nodos linfáticos de 15 a 19 mm nos espaços retro e submandibulares foram descritos. A punção aspirativa por agulha fina confirmou adenoma pleomórfico. O paciente foi submetido a tratamento cirúrgico que envolveu parotidectomia subtotal esquerda. A ressecção em bloco do tumor foi obtida com excisão do lobo superficial. O nervo facial foi preservado. Macroscopicamente, a massa era revestida, sólida e amarelada, com um cisto (1,5 cm de diâmetro) na parte marginal. Microscopicamente, incluía três padrões morfológicos diferentes (fig. 3). Adenoma pleomorfo era o componente dominante. Dentro dos tecidos, células atípicas de carcinoma ex-adenoma pleomorfo foram encontradas. A parte marginal da massa sólida incluía células do tumor de Warthin. As margens cirúrgicas estavam livres de neoplasia.

Figura 2 TC com contraste da glândula parótida. Tumor de parótida esquerda heterogeneamente contrastada, envolve ambos os lóbulos da glândula. 

Figura 3 Histopatologia do espécime ressecado (A) mostra tumor de Warthin composto por células linfoides e epiteliais, (B, C) células epiteliais malignas de carcinoma ex-adenoma pleomorfo, (D) adenoma pleomorfo ao fundo. 

Devido ao achado histopatológico no pós-operatório de componentes de malignidade do tumor, uma reoperação do paciente foi proposta, envolvia a remoção do lobo profundo da glândula parótida e esvaziamento cervical eletivo dos grupos de linfonodos cervicais I e II. O paciente não assinou o termo de consentimento para nova intervenção cirúrgica. Portanto, embora a TC não tenha indicado a presença de linfonodos positivos, o paciente foi encaminhado para tratamento com radiação. Após cinco anos, sinais de recidiva não foram revelados durante o acompanhamento.

Discussão

Múltiplos tumores de glândulas salivares são ocasionalmente observados e respondem por 1,7 a 5% das lesões da parótida. A maior parte desse fenômeno pertence ao mesmo tipo histológico de tumores, o tumor de Warthin é o mais comum. O adenoma pleomórfico multifocal ocorre muito raramente.14,15 Os tumores síncronos de parótida de diferentes histologias respondem por menos de 0,3% de todas as neoplasias das glândulas salivares. A combinação mais comum é o tumor de Warthin e o adenoma pleomórfico.3 Os tumores benignos e malignos da glândula parótida ipsilateral são extremamente raros. Desde que Tanaka relatou pela primeira vez o caso de coexistência bilateral do tumor de Warthin e carcinoma mucoepidermoide, apenas 25 estudos relataram a incidência de tumores unilaterais síncronos da região da parótida ou periparotídea.5

De acordo com relatos anteriores, esse tipo de lesão é mais comumente observado em pacientes do sexo masculino, com razão homem/mulher de 1,3/1. A mediana de idade dos pacientes era de 66 anos, e média de 64,1 anos, o que é quase uma década posterior àquela da incidência de doenças malignas em glândulas salivares em geral.1 O tumor de Warthin foi a neoplasia benigna mais comumente descrita (22 de 38 casos); o adenoma pleomórfico foi descrito com menos frequência (11 de 38 casos). Houve casos isolados de outros tumores benignos, como linfadenoma sebáceo, oncocitoma e mioepitelioma. Os componentes de malignidade mais frequentemente observados foram o carcinoma mucoepidermoide (11 de 38 casos) e o carcinoma de células acinares (oito de 38 casos). Assim, a combinação histológica mais popular de neoplasias foi o tumor de Warthin e o carcinoma mucoepidermoide (nove de 38 casos) (tabela 1).3,28-28

Tabela 1 Resumo dos estudos de tumores síncronos unilaterais benignos e malignos de glândula parótida 

Autor Ano Tumor benigno Tumor maligno Idade Gênero
Nosso caso 2015 Tumor de Warthin Carcinoma ex-adenoma pleomorfo 61 M
Jin J8 2011 Adenoma pleomorfo Carcinoma linfoepitelial SD SD
Srivastava S9 2009 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 52 M
Roh JL10 2007 Tumor de Warthin Adenocarcinoma 71 M
Tanaka S11 2007 Tumor de Warthin + adenoma pleomorfo Carcinoma de ducto salivar 67 M
Ethunandan M6 2006 Tumor de Warthin Carcinoma de células acinares SD SD
Bień S12 2006 Adenoma pleomorfo Adenocarcinoma 51 M
Adenoma pleomorfo Adenocarcinoma 66 M
Adenoma pleomorfo Carcinoma de ducto salivar 72 F
Azua-Romeo J13 2005 Oncocitoma Carcinoma de células acinares 77 M
Yu G.-Y7 2004 Tumor de Warthin Carcinoma de células escamosas SD SD
Zeegregts CJ2 2003 Adenoma pleomorfo Carcinoma de células acinares SD SD
Shukla M14 2003 Linfadenoma sebáceo Carcinoma de células escamosas 68 F
Curry JL15 2002 Adenoma pleomorfo Carcinoma de ducto salivar 67 F
Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 51 F
Mayorga M16 1999 Linfadenoma sebáceo Carcinoma de células acinares 78 F
Misselevich I17 1997 Adenoma pleomorfo Carcinoma de células acinares 44 F
Seifert G18 1997 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 73 M
Hanada T19 1995 Mioepitelioma Carcinoma adenoide cístico 71 F
Gnepp DR3 1989 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 60 M
Tumor de Warthin Carcinoma de células acinares 84 M
Tumor de Warthin Carcinoma de células acinares 56 M
Tumor de Warthin Adenocarcinoma ductal 69 M
Tumor de Warthin Carcinoma adenoide cístico 66 M
Janecka IP20 1983 Adenoma pleomorfo Carcinoma mucoepidermoide 45 F
Tumor de Warthin Adenocarcinoma 64 M
Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 58 M
Volmer J21 1982 Tumor de Warthin Carcinoma de células escamosas 85 F
Pontilena N22 1979 Adenoma pleomorfo Carcinoma mucoepidermoide 45 F
Bab IA23 1979 Adenoma de células sebáceas Carcinoma adenoide cístico 6a década F
Oncocitoma Carcinoma ex-adenoma pleomorfo 6a década F
Bird RJ24 1979 Tumor de Warthin Carcinoma de células acinares SD SD
Gadient SE25 1975 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 60 M
Iannaccone P26 1975 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 70 F
Lumerman H27 1975 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide 65 M
Turnbul AD28 1969 Tumor de Warthin Carcinoma ex-adenoma pleomorfo SD SD
Adenoma pleomorfo Adenocarcinoma SD SD
Tanaka N5 1953 Tumor de Warthin Carcinoma mucoepidermoide SD SD

SD, sem dados.

Este artigo é o primeiro a apresentar um estudo aprofundado de um caso raro da coexistência de tumor de Warthin e carcinoma ex-adenoma pleomorfo na mesma glândula salivar. Apenas uma ocorrência desse tipo foi circunstancialmente mencionada, sem qualquer estudo ou análise, na literatura de língua inglesa, na década de 1960.14,15 A ocorrência de carcinoma ex-adenoma pleomorfo em nosso paciente é típica para esse tipo de malignidade (sexta a sétima décadas de vida), o que pode sugerir que a concomitância síncrona do tumor de Warthin tenha sido coincidência, e a condição inicial, uma combinação mais comum de tumores histologicamente diferentes - adenoma pleomorfo e tumor de Warthin. A etiologia do carcinoma ex-adenoma pleomorfo está associado ao acúmulo de instabilidades genéticas em adenomas pleomorfos de longa data; portanto, como no presente caso, o tumor primário esteve presente durante muitos anos, pode ter sido importante para o processo de malignização.1,6,7 Embora existam alguns dados sobre a incidência de múltiplos tumores de parótida após a radioterapia, o paciente não tinha histórico de radiação anterior.12

Neste caso, o exame clínico, a investigação por imagem e a biópsia por agulha fina foram ineficazes. Embora nenhum tipo particular de investigação radiológica tenha sido definido para a detecção de tumores unilaterais de parótida, a combinação de ultrassonografia e ressonância magnética parece ter as melhores taxas de eficácia para diferenciar lesões malignas de benignas.29 A citologia aspirativa por agulha fina é crucial na avaliação de tumores da parótida. Porém, seu papel, em caso de tumor síncrono unilateral, é controverso.30

Estudos anteriores deduziram que o tratamento e a taxa de sobrevida antecipada devem ser análogos para os casos de neoplasias malignas do mesmo tipo histológico. A cirurgia é o padrão-ouro no tratamento desses tipos de lesões. A presença de um tumor maligno pode exigir uma abordagem mais agressiva; portanto, a depender da natureza e da localização do tumor, uma parotidectomia total ou subtotal é indicada.6 A biópsia intraoperatória de congelação pode acrescentar informações importantes, que seriam capazes de alterar o manejo e melhorar o resultado final do tratamento. Nosso caso parece confirmar que o uso rotineiro desse exame pode ter influenciado na extensão do tratamento cirúrgico quanto a parotidectomia total e remoção eletiva dos linfonodos nos níveis I e II. Assim, a reoperação não seria necessária.31

A radioterapia adjuvante é altamente recomendada para malignidades de alto grau, como o carcinoma ex-adenoma pleomorfo, devido ao alto risco de recorrência locorregional. Como, neste caso, o tratamento cirúrgico não foi o ideal, o paciente foi qualificado para a terapia de radiação, para minimizar o risco de propagação microscópica subclínica da doença.32

Conclusão

Múltiplos tumores síncronos unilaterais de parótida podem causar discrepâncias significativas entre o prognóstico histopatológico preliminar e definitivo, especialmente quando a avaliação clínica e a citologia aspirativa por agulha fina no pré-operatório não indicam a presença de dois tumores diferentes em uma glândula. A consciência da coexistência de lesões benignas e malignas na glândula parótida ipsilateral deve aumentar a vigilância clínica no processo de avaliação de uma massa parotídea.

REFERÊNCIAS

1 Eveson JW, Auclair P, Gnepp DR, El-Naggar AK. Tumours of the salivary glands. In: Barnes L, editor. Pathology and genetics of head and neck tumours. World Health Organization classification of tumours. Lyon: IARC Press; 2005. p. 209-82
2 Zeebregts CJ, Mastboom WJ, van Noort G, van Det RJ. Synchronous tumours of the unilateral parotid gland: rare or undetected?. J Craniomaxillofac Surg. 2003;31:62-6.
3 Gnepp DR, Schroeder W, Heffner D. Synchronous tumors arising in a single major salivary gland. Cancer. 1989;63:1219-24.
4 Seifert G, Donath K. Multiple tumours of the salivary glands - terminology and nomenclature. Eur J Cancer B Oral Oncol. 1996;32B:3-7.
5 Tanaka N, Chen W. A case of bilateral papillary cystadenoma lymphomatosum (Warthin's tumor) of the parotid complicated with muco-epidermoid tumor. Gan. 1953;44:229.
6 Ethunandan M, Pratt CA, Morrison A, Anand R, Macpherson DW, Wilson AW. Multiple synchronous and metachronous neoplasms of the parotid gland: the Chichester experience. Br J Oral Maxillofac Surg. 2006;44:397-401.
7 Yu G, Ma D, Zhang Y, Peng X, Cai Z, Gao Y, et al. Multiple primary tumours of the parotid gland. Int J Oral Maxillofac Surg. 2004;33:531-4.
8 Jin J, Chen Y. Unilateral parotid gland involvement with synchronous pleomorphic adenoma and lymphoepithelial carcinoma: a case report and literature review. Shanghai Kou Qiang Yi Xue. 2011;20:556-8.
9 Srivastava S, Nadelman C. Synchronous ipsilateral Warthin tumor encased by a separate mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland: a case report and review of the literature. Diagn Cytopathol. 2010;38:533-7.
10 Roh J, Kim J, Park CI. Synchronous benign and malignant tumors in the ipsilateral parotid gland. Acta Otolaryngol. 2007;127:110-2.
11 Tanaka S, Tabuchi K, Oikawa K, Kohanawa R, Okubo H, Ikebe D, et al. Synchronous unilateral parotid gland neoplasms of three different histological types. Auris Nasus Larynx. 2007;34:263-6.
12 Bień S, Kamiński B, Kopczyński J, Sygut J. The synchroneous tumors of different histopathology in the parotid salivary gland. Otolaryngol Pol. 2005;60:703-8.
13 Azúa-Romeo J, Saura Fillat E, Usón Bouthelier T, Tovar Lázaro M, Azúa Blanco J. Tumores sincrónicos de glándula salivar: a propósito de dos casos. Rev Esp Cirug Oral Maxilofac. 2005:27.
14 Shukla M, Panicker S. Synchronous sebaceous lymphadenoma with squamous cell carcinoma - case report. World J Surg Oncol. 2003;1:30.
15 Curry JL, Petruzzelli GJ, McClatchey KD, Lingen MW. Synchronous benign and malignant salivary gland tumors in ipsilateral glands: a report of two cases and a review of literature. Head Neck. 2002;24:301-6.
16 Mayorga M, Fernández N, Val-Bernal JF. Synchronous ipsilateral sebaceous lymphadenoma and acinic cell adenocarcinoma of the parotid gland. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 1999;88:593-6.
17 Misselevich I, Fradis M, Podoshin L, Boss JH. Salivary gland double tumor: synchronous ipsilateral pleomorphic adenoma and acinic cell carcinoma of the parotid gland. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1997;106:226-9.
18 Seifert G. Bilateral mucoepidermoid carcinomas arising in bilateral pre-existing Warthin's tumours of the parotid gland. Oral Oncol. 1997;33:284-7.
19 Hanada T, Hirase H, Ohyama M. Unusual case of myoepithelioma associated with adenoid cystic carcinoma of the parotid gland. Auris Nasus Larynx. 1995;22:65-70.
20 Janecka IP, Perzin KH, Sternschein MJ. Rare synchronous parotid tumors of different histologic types. Plast Reconstr Surg. 1983;72:798-802.
21 Volmer J. Multiple unilateral tumors of the salivary parotid gland. Zentralbl Allg Pathol. 1982;126:327-34.
22 Pontilena N, Rankow RM. Coexisting benign mixed tumor and mucoepidermoid carcinoma of the parotid gland. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1979;88:327-30.
23 Bab IA, Ulmansky M. Simultaneously occurring salivary gland tumors of different types. J Oral Surg. 1979;37:826-8.
24 Bird RJ, Chait GE, Snell GE, van Nostrand AW. Multiple tumors of the parotid gland. J Otolaryngol. 1979;8:435-8.
25 Gadient SE, Kalfayan B. Mucoepidermoid carcinoma arising within a Warthin's tumor. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1975;40:391-8.
26 Iannaccone PR. Multiple primary tumors. Four distinct head and neck tumors. Arch Pathol. 1975;99:270-2.
27 Lumerman H, Freedman P, Caracciolo P, Remigio PS. Synchronous malignant mucoepidermoid tumor of the parotid gland and Warthin's tumor in adjacent lymph node. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1975;39:953-8.
28 Turnbull AD, Frazell EL. Multiple tumors of the major salivary glands. Am J Surg. 1969;118:787-9.
29 Goto TK, Yoshiura K, Nakayama E, Yuasa K, Tabata O, Nakano T, et al. The combined use of US and MR imaging for the diagnosis of masses in the parotid region. Acta Radiol. 2001;42:88-95.
30 Snyderman NL, Myers EN, Robbins KT, Suen JY. Bilateral parotid neoplasms. Head Neck. 1994;16:598-602.
31 Arabi Mianroodi AA, Sigston EA, Vallance NA. Frozen section for parotid surgery: should it become routine?. ANZ J Surg. 2006;8:736-9.
32 Lim CM, Hobson C, Kim S, Johnson JT. Clinical outcome of patients with carcinoma ex pleomorphic adenoma of the parotid gland: a comparative study from a single tertiary center. Head Neck. 2015;37:543-7.
Política de Privacidade. © Copyright, Todos os direitos reservados.