Introdução

Osteomas são tumores osteogênicos frequentes e benignos do tecido conjuntivo decorrentes da proliferação do osso esponjoso ou cortical. ^1,2 Os osteomas craniofaciais ocorrem com mais frequência nos seios paranasais. Devido ao seu crescimento lento e assintomático, na maioria dos casos são detectados acidentalmente, em 3% das tomografias computadorizadas (TC) e 1% das radiografias dos seios nasais.³

Osteomas no interior dos seios paranasais são mais frequentemente localizados na região fronto-etmoidal (95% dos casos), envolvendo o seio frontal 60%-70% e células etmoidais 20% -30%. Osteomas do seio maxilar ocorrem em 5% dos casos.² O envolvimento orbital é o resultado da extensão de um osteoma a partir dos seios vizinhos. O envolvimento orbital primário é extremamente raro.⁴

A etiologia dos osteomas ainda não está clara. O papel dos fatores inflamatórios é sugerido aqui, assim como o de lesões e tratamentos anteriores no nariz e nos seios nasais, ou a teoria embriológica. ^1,5,6 Fatores genéticos podem afetar a formação de osteomas na síndrome de Gardner com a coexistência de pólipos intestinais, cistos epidermóides e tumores desmoides.⁷

As observações de Janovic sugerem que os pacientes com osteomas desenvolvem variações anatômicas dos seios paranasais mais frequentemente do que aqueles sem osteomas.⁸ Há uma maior incidência de osteomas em homens do que em mulheres entre as idades de 20-50 ano, na proporção de 2: 1.⁹ A maior prevalência de osteomas em homens pode ser devido a exposição mais frequente a lesões e pelo maior desenvolvimento dos seios paranasais em relação às mulheres.³

Osteomas grandes dos seios paranasais são, na maioria dos casos relatados, excisados através de uma abordagem externa. São considerados osteomas gigantes dos seios paranasais tumores com tamanho superior a 30 mm ou pesando mais que 110 g,¹⁰ e são geralmente excisados através de uma abordagem externa. ^3,4,11 O tratamento cirúrgico endoscópico de tais tumores é um grande desafio para o cirurgião. Os autores do estudo removeram com sucesso por via endoscópica osteomas menores que 30 mm, localizados nos seios etmóides, e, por craniotomia, os osteomas da porção lateral dos seios frontais. Tumores localizados na área da fáscia frontal foram melhor removidos combinando a cirurgia endoscópica com a abordagem através da parede anterior do seio frontal. Este artigo apresenta o caso de um osteoma gigante fronto-etmoidal removido com sucesso por via endoscópica sem complicações intra-operatórias e pós-operatórias.

A remoção bem sucedida do osteoma gigante inspirou os autores a realizar uma revisão retrospectiva da literatura e, com base nos dados, tentar determinar a abordagem cirúrgica ideal para o osteoma gigante de células etmoidais que invade o recesso frontal ou a órbita, e os localizados nos seios frontais.

Descrição do caso

Em 2016, uma mulher de 75 anos buscou o Departamento de Otorrinolaringologia e Cirurgia Oncológica queixando-se de epífora no olho direito, dores de cabeça persistentes, gotejamento pós-nasal, obstrução nasal, dor e pressão na área do seio maxilar direito. Vários anos antes, a paciente havia sido tratada cirurgicamente para sinusite crônica.

No dia da internação hospitalar, o exame clínico mostrou assimetria dos globos oculares com exoftalmia leve do globo ocular direito, sem prejuízo de sua mobilidade, e edema significante no ângulo direito da órbita. Não havia presença de distúrbios visuais, ou sintomas neurológicos. A TC dos seios paranasais mostrou uma estrutura policíclica nodular, calcificada, com dimensões aproximadas de 39,5 × 19,8 × 19,4 mm no interior do seio etmoidal anterior do lado direito, projetando-se para dentro da órbita direita e pressionando o músculo reto medial e o saco lacrimal, além de invadir a área do seio frontal e o complexo ostiomeatal direito. Um osteoma com um diâmetro de cerca de 9 mm foi encontrado no óstio do seio frontal esquerdo. De acordo com o radiologista, a densidade dos seios maxilar direito, etmoidal, frontal e esfenoidal sugeria hiperplasia mucosa maciça com secreção purulenta ou muco (figs. 1^-3).

Figura 1 Tomografia Computadorizada (TC) de seios paranasais - osteoma fronto-etmoidal medindo aproximadamente 39,5 × 19,8 × 19,4 mm, plano coronal. 

Figura 2 TC de seios paranasais - osteoma fronto-etmoidal, plano axial. 

Figura 3 TC de seios paranasais - osteoma fronto-etmoidal gigante, plano sagital. 

Sob anestesia geral e hipotensão controlada, uma estrutura óssea sólida foi visualizada endoscopicamente no lado direito, preenchendo o meato nasal médio, células etmoidais e recesso frontal. A concha média estava afilada, pressionada pelo tumor. Foram realizadas uncinectomia e antrostomia no lado direito. A porção medial do tumor do lado da concha média, células etmoidais anteriores e do recesso frontal foram cuidadosamente removidos utilizando-se uma broca. O restante da lesão foi removido cuidadosamente da porção medial superior do seio maxilar e da porção medial da órbita. Para permitir a remoção do tumor através da passagem nasal, a cabeça da concha inferior precisou ser removida. O material foi enviado para o exame histopatológico. O teto do seio etmoidal anterior, seio etmoidal posterior e o interior do seio maxilar foram limpos, com remoção de pólipos e da secreção purulenta. A seguir, a uncinectomia e antrostomia maxilar foram realizadas no lado esquerdo e os pólipos foram ressecados do seio etmoidal anterior e posterior utilizando-se um microdebridador. Não foi detectada fístula liquórica durante a cirurgia ou no pós-operatório. A paciente recebeu alta hospitalar em boas condições no terceiro dia após a cirurgia.

O exame histopatológico do tumor revelou um osteoma sem evidência de malignidade.

A paciente esteve sob constante controle endoscópico por 14 meses. Consultas, exame clínico e de imagem não detectaram recorrência do tumor e os sintomas relatados pela paciente antes da cirurgia foram completamente resolvidos. As figuras 4 e 5 mostram uma tomografia computadorizada dos seios nasais realizada na paciente 12 meses após a cirurgia.

Figura 4 TC de seios paranasais - 12 meses após a cirurgia, plano coronal. 

Figura 5 TC de seios paranasais - 12 meses após a cirurgia, plano axial. 

A remoção endoscópica bem-sucedida do osteoma gigante dos seios etmoidais levou os autores a avaliar procedimentos cirúrgicos utilizados para remover osteomas com tamanho superior a 30 mm em sua maior dimensão, assim como em osteomas menores. As publicações selecionadas descrevem osteomas localizados nos seios frontal ou etmoidal, com envolvimento de áreas adjacentes (recesso frontal, órbita).

Método

O material, que foi a base da análise estatística, consistiu em um grupo de 37 osteomas obtidos a partir da revisão da literatura. Partindo da literatura disponível, foram selecionados para análise apenas os estudos em que os autores reportaram imagens tomográficas frontais de osteomas operados e onde foi possível avaliar as dimensões tumorais. Os trabalhos rejeitados incluíram aqueles em que as dimensões dos osteomas foram observadas em outras projeções tomográficas ou foram calculadas após a remoção do tumor em exame histopatológico. Um grupo de osteomas removidos exclusivamente por endoscopia transnasal foi comparado com um grupo no qual a abordagem externa (através da parede anterior do seio frontal, órbita, rinotomia lateral ou craniotomia) foi exclusiva, ou combinada com abordagem endoscópica. Com o propósito de simplificação, o método externo e o combinado são referidos como "Outros" na tabela 1. Na análise, considerou-se o maior diâmetro do tumor no plano frontal na TC dos seios paranasais. A distribuição do tamanho dos osteomas em cada grupo foi avaliada pelo teste de Shapiro-Wilk e graficamente através de histogramas. A mediana foi escolhida como a medida do centro, e o intervalo de quartil como medida da diversidade. Para comparar o tamanho médio dos osteomas removidos endoscopicamente e com uma abordagem externa separadamente para os seios frontais e células etmoidais, foi realizado um teste t não pareado ou, em casos justificados, seu equivalente não paramétrico, isto é, o teste U de Mann-Whitney. A análise estatística foi realizada utilizando-se o software Statistica 12. Um valor de p menor que 0,05 foi considerado como estatisticamente significante.

Resultados

Entre os dados coletados da literatura, incluindo o caso descrito pelos autores, 31,58% de todos os osteomas foram localizados nas células etmoidais e removidos endoscopicamente, enquanto um número similar (34,21%) constituiu-se de osteomas localizados nas células etmoidais, removidos por abordagem externa. Os outros casos foram localizados nos seios frontais, dos quais apenas 1/3 foi removido endoscopicamente. Entre os osteomas ressecadosde forma endoscópica, 75% deles estavam localizados nas células etmoidais, com os 25% restantes no seio frontal. Em relação aos casos tratados por abordagem externa, 59,1% estavam localizados nas células etmoidais, e os 40,9% restantes no seio frontal. No caso dos osteomas localizados nas células etmoidais, 48% foram removidos endoscopicamente e 52% através de uma abordagem externa. Em nenhum dos casos as diferenças foram estatisticamente significantes; portanto, não é possível concluir que a escolha dos métodos está associada com a localização dos osteomas.

Entre os osteomas localizados nas células etmoidais, 64% eram osteomas gigantes (≥ 30 mm): 43,75% deles foram removidos endoscopicamente e os 56,25% restantes foram removidos através de uma abordagem externa. Osteomas das células etmóides com menos de 30 mm representaram 36%, dos quais 55,56% foram ressecados de forma endoscópica, e os 44,44% restantes por uma abordagem externa. De todos os osteomas localizados nas células etmoidais, 28% eram osteomas gigantes removidos endoscopicamente e 36% eram osteomas gigantes tratados cirurgicamente através de uma abordagem externa. Assim como de acordo com a localização e do método escolhido para remoção dos osteomas, não houve relação entre o tamanho do osteoma nas células etmoidais e o método de remoção. De forma semelhante, para osteomas localizados nos seios frontais; salientando que de todos os osteomas gigantes (representando 73,92% de todos os casos localizados nos seios frontais) apenas 20% foram removidos endoscopicamente.

Discussão

Osteomas são tumores benignos dos seios paranasais que podem ser a causa de vários sintomas clínicos, dependendo de sua localização, tamanho, e direção do crescimento tumoral. Alguns tumores são diagnosticados acidentalmente durante exames radiológicos realizados por outros motivos. A tomografia computadorizada, onde os osteomas geralmente aparecem como uma estrutura densa, esclerótica, homogênea e bem definida, é suficiente para diagnosticar e planejar com precisão a abordagem cirúrgica.³¹ Quatro tipos histopatológicos de osteomas foram descritos: 1) osso maduro, denso, duro, com ausência total de canais de Havers, 2) estrutura lamelar compacta com pequenos canais de Havers, 3) osso compacto com córtex esponjoso e septos radiais entremeados por espaços de medula, 4) tecido ósseo e tecido fibroso misto.³⁷ Os tipos 3 e 4 crescem mais rapidamente.

Osteomas são caracterizados por crescimento assintomático lento, e pode levar anos até aparecerem os primeiros sintomas da doença. Mais comumente, os sintomas incluem dores de cabeça, deformidades faciais, vertigem, sinusite, e distúrbios de obstrução nasal.⁹ Os sintomas da doença aparecem quando a drenagem sinusal normal é comprometida pela obstrução de seu óstio decorrente do crescimento tumoral. Os sintomas oculares e do sistema nervoso central são o resultado da expansão de osteomas localizados na região fronto-etmoidal podendo causar exoftalmia, dacriorrreia, dor retrobulbar, visão dupla. ^2,4,9,36 Em alguns casos, eles podem causar complicações intracranianas como abscesso cerebral, meningite, mucocele e até mesmo levar a edema cerebral, como no caso do osteoma etmoidal descrito por Kamid, manifestando-se como dor de cabeça e hemiparesia leve. ^{15,16,18,19,38} Osteomas etmoidais gigantes são raros, representando aproximadamente 0,9%-5,1% de todos os tumores orbitais.³¹ Os osteomas etmoidais podem produzir sintomas muito mais rápidamente do que aqueles localizados nos seios frontais devido ao espaço limitado da região do etmoide e, consequentemente, devido à invasão mais rápida das estruturas vizinhas.³⁴

As indicações para o tratamento cirúrgico dos osteomas são ambíguas. Muitos autores sugerem a observação constante de tumores assintomáticos ou daqueles descobertos acidentalmente; através da realização regular de TC a cada 12 meses.¹⁴ A ressonância magnética é útil no diagnóstico diferencial e nos casos de envolvimento orbital e expansão intracraniana.⁷

A cirurgia é recomendada em casos de crescimento tumoral significativo¹⁰ acompanhado do aparecimento de sintomas clínicos, envolvimento da órbita ou fossa craniana anterior e as complicações resultantes. ^9,16,17,36 No caso de osteoma assintomático do seio frontal descrito por Hazarika, o paciente estava sob constante observação há 10 anos, o tumor com dimensão de 38,1 mm foi removido cirurgicamente e então o paciente desenvolveu sintomas como dores de cabeça e epífora.¹¹ Panagiotopoulos propõe remoção cirúrgica de osteomas pequenos antes da progressão do tumor e do aparecimento de sintomas e complicações intracranianas.¹⁵ Sugere-se que os osteomas envolvendo a área do duto nasolacrimal ou mais da metade do seio frontal devam ser removidos.³ Todo osteoma do seio esfenoidal requer tratamento cirúrgico rápido, independente da sintomatologia, devido à possibilidade de neuropatia óptica resultante da pressão de um tumor de crescimento lento e cegueira. ^7,9 Lee descreve um caso de osteoma do seio esfenoide, cuja conduta foi observação e acompanhamento, de acordo com a política de "espera atenta". O tratamento cirúrgico não foi iniciado devido ao pequeno tamanho da lesão.³⁹ Em anos recentes, com o desenvolvimento da cirurgia sinusal endoscópica, a remoção de osteomas dos seios paranasais por via endoscópica tornou-se um método de escolha devido à baixa taxa de morbidade, aspectos estéticos, menor custo de tratamento e maior experiência de cirurgiões.

A análise de literatura realizada pelos autores mostrou que, entre os osteomas removidos de forma endoscópica, 75% estavam localizados nas células etmoidais, e os 25% restantes nos seios frontais. Os resultados sugerem que, no caso de osteomas menores de 30 mm localizados nos seios etmoidais, a endoscopia pode ser o método cirúrgico de escolha. Osteomas gigantes nos seios etmoidais foram removidos tanto por via endoscópica quanto pela abordagem externa. Lee alega que a abordagem endoscópica permite a remoção de todos os osteomas etmoidais com envolvimento da base no crânio ou da lâmina papirácea.³⁹ Alotaibi descreve o caso de um osteoma do seio etmoidal anterior medindo 30 × 25 × 15 mm crescendo na direção da órbita, que foi excisada endoscopicamente utilizando neuronavegação, como no caso do tumor medindo 30 × 20 × 15 mm descrito por Zhuang. ^12,36 Recomenda-se a excisão endoscópica de osteomas etmoidais, embora seja insuficiente quando as lesões se espalham para fora dos seios.⁴⁰ Karbassi chama a atenção para os casos descritos na literatura de osteomas gigantes na região etmoidal removidos endoscopicamente, que não eram acompanhados por complicações orbitais. Ele sugere que a cirurgia externa é o método adequado para remover osteomas com invasão profunda da órbita.³⁴

Os resultados da análise estatística da literatura disponível mostraram que não houve relação entre o tamanho do osteoma do seio etmoidal e o método de remoção. O caso do osteoma gigante descrito neste artigo confirma a validade do tratamento endoscópico. A análise foi diferente no caso dos seios frontais. De todos os osteomas gigantes (representando 73,92% de todos os casos localizados nos seios frontais), apenas 20% deles foi removido endoscopicamente. Chiu recomendou a ressecção endoscópica de osteomas frontais pequenos com localização medial à linha sagital que passa pela lâmina papirácea (Grau I e II), e usar a abordagem externa se a localização fosse lateral à linha sagital que passa através da lâmina papirácea ou preenchendo o seio frontal (Grau III e IV).⁴¹ Savastano sugere a remoção dos osteomas dos seios frontais com uma abordagem externa se estiverem localizados na parede frontal ou lateral do seio. De acordo com Hazarika, osteomas dos seios frontais provenientes da parede posterior do seio com base ampla não devem ser abordados endoscopicamente devido a complicações, incluindo fístula liquórica. ^11,17 Na literatura, há casos de tratamento endoscópico de osteomas dos seios frontais com diâmetro superior a 3 cm utilizando o acesso Draf III.¹³ O tratamento endoscópico de lesões nos seios frontais é possível nos casos de tumores localizados perto do recesso frontal.¹⁷ A cirurgia endoscópica de osteomas na região do recesso frontal pode afetar o curso pós-operatório. Com base na experiência cirúrgica, Lodha descreve a possibilidade de sinusite secundária após broqueamento ósseo endoscópico, que pode causar osteíte com estenose do recesso frontal.⁴² Nagashima descreve o uso de craniotomia no caso de osteomas com envolvimento da órbita, fossa craniana anterior ou uma porção do seio frontal.¹⁶

De acordo com Müslüman, os osteomas multicompartimentais devem ser excisados através de abordagem externa devido à possibilidade de recorrência, como no caso do osteoma gigante fronto-etmoidal descrito com envolvimento orbital, utilizando a abordagem transcraniana para a excisão radical da lesão. No caso de osteomas gigantes, a abordagem cirúrgica transcraniana é mais segura e mais eficaz comparada a outras cirurgias externas, ou endoscópicas usadas como o único método cirúrgico.³² De acordo com Karapantzos, a abordagem paranasal transcutânea (rinotomia) permite, uma maior exposição, diagnóstico adequado e a proteção do aparelho de drenagem lacrimal.⁴³

Verma descreve uma tentativa de remover endoscopicamente um tumor do seio maxilar medindo 4 × 5 × 3 cm, por abordagem de Weber-Fergusson devido ao difícil acesso à parte posterior e lateral do tumor.² Osteomas maxilares localizados na parte superior do seio maxilar podem ser tratados através de abordagem endoscópica.³⁹

A recorrência de osteomas após a cirurgia é muito rara, cerca de 10%, geralmente após a remoção incompleta do tumor. ^15,44 Existe uma possibilidade de remoção parcial de osteoma, desde que sua taxa média de crescimento não seja superior a 1,61 mm /ano. ^19,45 Portanto, a observação constante de pacientes e exames de imagem regulares são necessários para excluir a recorrência. Muitas vezes, é suficiente realizar uma radiografia a cada 6 meses por vários anos após a cirurgia.¹⁴

Conclusão

Com base na análise estatística dos dados da literatura e considerando o caso descrito, os autores observaram que o tamanho médio dos osteomas removidos endoscopicamente e daqueles removidos pela abordagem externa não diferem estatisticamente, tanto para osteomas localizados em células etmoidais (p = 0,2691) quanto nos seios frontais (p = 0,5891).

A escolha do método cirúrgico parece ser independente do tamanho do osteoma e a decisão provavelmente será tomada com base na experiência prévia do cirurgião, equipamento disponível e conhecimento de diferentes técnicas cirúrgicas dos seios frontais. Parece que a abordagem endoscópica, sendo menos traumática, não deixando cicatrizes e permitindo uma estadia mais curta no hospital, seja o método de escolha, especialmente no caso da localização frontoetmoidal.