versão impressa ISSN 1808-8694versão On-line ISSN 1808-8686
Braz. j. otorhinolaryngol. vol.83 no.2 São Paulo mar./abr. 2017
http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2016.03.009
Com uma frequência de um em cada 5.000-7.000 nascimentos, a atresia de coana (AC) é uma malformação congênita rara da cavidade nasal, caracterizada pela obliteração completa das coanas posteriores.1 A AC foi primeiramente relatada por Roederer em 1755, ao examinar um recém-nascido com obstrução total da coana nasal posterior, e mais tarde descrita por Otto em 1829, durante uma necropsia;2,3 a primeira abordagem cirúrgica para AC foi proposta em 1851 por Emmert, que primeiro corrigiu com sucesso a AC com o uso da cirurgia transnasal do palato.4
Ambos os sexos são acometidos, com uma razão homem-mulher de 1:2. Em 70% dos casos, a malformação é do tipo ósseo-membranosa, mista, enquanto no restante é do tipo óssea.5 Em 67% dos casos, a AC é unilateral, acomete principalmente (71%) a cavidade nasal direita. Diferentemente da forma unilateral, que pode não ser reconhecida durante anos, a AC bilateral é uma condição ameaçadora da vida, frequentemente associada a aspectos clínicos dramáticos, como dificuldade respiratória à alimentação e cianose intermitente exacerbada pelo choro.
Além disso, 20-50% dos pacientes com AC, especialmente aqueles acometidos pelas formas bilaterais, podem ser acometidos também por outras malformações genéticas como Charge (coloboma, defeitos cardíacos, AC, retardo de crescimento pós-natal e desenvolvimento mental, hipoplasia genital e anomalias da orelha), síndromes de Treacher Collins, Pfeiffer, Apert, disostose mandibulofacial e de Crouzon.6 Nesses casos, devido aos sintomas respiratórios graves, o tratamento cirúrgico de AC combinado com traqueostomia muitas vezes é necessário, para garantir um bom controle das vias aéreas.
Hengerer e Strome atribuíram as bases embriológicas da AC a quatro hipóteses: 1) persistência da membrana bucofaríngea do intestino anterior; 2) persistência da membrana buconasal de Hochstetter; 3) persistência anormal ou localização da mesoderme na região coanal; 4) direcionamento errado do fluxo mesodérmico, com uma migração alterada de células da crista neural, que não consegue alcançar a sua posição pré-determinada nos processos faciais.7
Após a AC ser diagnosticada, o tratamento cirúrgico continua a ser a única opção terapêutica. Diversas abordagens cirúrgicas foram anteriormente relatadas, como transnasal, transantral, transpalatina e transeptal.
Relatar nossa experiência no tratamento cirúrgico de 18 casos de AC com uma abordagem endoscópica minimamente invasiva, com a técnica de retalho com articulação lateral única sem colocação de stent.
Nosso estudo foi feito com a avaliação dos resultados cirúrgicos de 18 pacientes (de 8 a 57 anos) tratados para AC entre 2001 e 2005. A aprovação para este estudo retrospectivo foi obtida da comissão de ética local (número de aprovação V5605); 14 pacientes apresentavam AC unilateral e óssea (fig. 1), um unilateral e mista (fig. 2), um bilateral e óssea e dois bilateral e mista. As formas de AC bilaterais foram reintervenções em pacientes que já haviam sido submetidos a cirurgia em outros centros. Nenhum caso de síndromes genéticas foi encontrado. As avaliações clínicas e radiológicas foram feitas no pré-operatório de todos os pacientes e compreendiam uma endoscopia nasal e uma TC maxilofacial, para determinar a característica da placa atrésica e para descartar qualquer outra anomalia craniofacial. O procedimento cirúrgico, sob anestesia geral, foi feito com telescópios de 0 e 30; 4 ou 2,7 mm (Karl Storz), a depender da idade do paciente.
Foi usada técnica transnasal com um único retalho com articulação lateral, sem colocação de stent, e baseada nos seguintes passos:
Após a intubação oral, o nariz foi topicamente descongestionado. Na presença de desvio de septo nasal, fez-se incisão hemitransfixada à direita do septo nasal, dissecção subpericondral direita e subperiosteal bilateral com correção das deformidades septais.
Incisão vertical da mucosa nasal com um bisturi em foice na junção da placa atrésica com o vômer; adição de duas incisões horizontais, uma mais elevada no arco coanal e outra inferior, na extremidade entre a placa atrésica e o assoalho da cavidade nasal (figs. 3 e 4A), um retalho com articulação lateral foi descolado e deslocado lateralmente (fig. 4B e fig. 5A). Essa etapa pôde ser concluída pelo deslocamento da concha inferior, a fim de melhorar a exposição do campo cirúrgico.
Figura 3 Vista endoscópica: incisões intranasais na placa atrésica que moldam um retalho lateral (linhas pontilhadas) (CI, concha inferior; CM, concha média; S, septo).
Figura 4 Principais etapas cirúrgicas da técnica de coanoplastia endoscópica de cavidade nasal direita. (C.I., concha inferior; C.M., concha média; S, septo, P.A., placa atrésica; A, assoalho nasal).
Figura 5 Elevação lateral do retalho mucoperiósteo e exposição da placa atrésica óssea (A). Reposicionamento de retalho de mucosa lateral que cobre a parede nasal lateral após remoção da placa atrésica, em caso de atresia monolateral (B) e bilateral (C), placa atrésica (amarelo); mucosa da face posterior da placa atrésica (vermelho); retalho de mucosa deslocado lateralmente (verde); mucosa septal de cada lado (rosa).
Perfuração da AC no nível da sua parte inferomedial e subsequente remoção completa da placa atrésica, juntamente com a mucosa da face nasofaríngea, com uma pinça cortante ou micro broca (fig. 4C).
Etapa do septo: ressecção do terço posterior do septo ósseo (vômer, lâmina etmoidal) com pinça backbiting e broca, corte vertical bilateral com bisturi angulado ou microtesoura da mucosa do septo de modo que apenas a extremidade posterior do septo ósseo fique recoberto por aproximação dos dois lados do mucoperiósteo (figs. 4D e 5B). Finalmente, posicionamento do tampão nasal Merocel® de um mínimo de 3 e um máximo de 7 dias (média de 4,4). Os stents não foram colocados em nenhum caso. Nenhuma mitomicina tópica e nenhum corticosteroide foram aplicados.
No caso de AC bilateral, o mesmo procedimento foi feito no lado contralateral (fig. 5C). Durante o período pós-operatório imediato, terapia antibiótica foi administrada e, após a remoção do tampão nasal, recomendou-se spray nasal salino, pelo menos duas vezes ao dia, durante várias semanas. Os pacientes foram submetidos a acompanhamento endoscópico regular para lavar a cavidade nasal, para remover crostas e secreções e verificar a permeabilidade coanal.
A tabela 1 mostra características clínicas dos dez pacientes incluídos no estudo. Dez homens e oito mulheres (razão homem/mulher = 1:1,25), com uma média de idade, no momento da cirurgia, de 20,05 ± 11,32 anos (média = 18,5 anos), foram submetidos a tratamento de AC; 15 pacientes (83,33%) apresentaram placa atrésica óssea e três (26,77%) uma placa atrésica ósseo-membranosa mista. Dois e 16 casos apresentavam AC bilateral e unilateral (nove do lado esquerdo e sete do lado direito), respectivamente. Foram observados dois casos de AC bilateral, uma criança de 8 e uma mulher de 57 anos, ambas com reestenose após tratamento cirúrgico inicial ao nascimento com perfuração simples e colocação de stent. Nenhum paciente apresentava doença do refluxo gastresofágico (DRGE).
Tabela 1 Características clínicas dos pacientes
Casos | Sexo | Idade | Lateralidade | Tipo | Tampão nasal | Reestenose |
---|---|---|---|---|---|---|
1 | M | 27 anos | Direito | Ósseo | 4 dias | Não |
2 | M | 25 anos | Esquerdo | Ósseo | 5 dias | Sim |
3 | F | 10 anos | Direito | Ósseo | 4 dias | Não |
4 | M | 20 anos | Esquerdo | Misto | 3 dias | Sim |
5 | F | 9 anos | Esquerdo | Ósseo | 3 dias | Não |
6 | F | 11 anos | Esquerdo | Ósseo | 3 dias | Não |
7 | M | 13 anos | Esquerdo | Ósseo | 4 dias | Não |
8 | F | 12 anos | Direito | Ósseo | 4 dias | Não |
9 | M | 8 anos | Bilateral | Ósseo | 7 dias | Não |
10 | F | 57 anos | Bilateral | Misto | 7 dias | Não |
11 | M | 17 anos | Direito | Ósseo | 4 dias | Não |
12 | M | 27 anos | Esquerdo | Ósseo | 5 dias | Não |
13 | F | 19 anos | Esquerdo | Ósseo | 4 dias | Não |
14 | M | 21 anos | Esquerdo | Misto | 4 dias | Não |
15 | M | 15 anos | Direito | Ósseo | 5 dias | Não |
16 | M | 23 anos | Esquerdo | Ósseo | 3 dias | Não |
17 | F | 29 anos | Direito | Ósseo | 4 dias | Não |
18 | F | 18 anos | Direito | Ósseo | 5 dias | Não |
Todos os procedimentos cirúrgicos foram concluídos em 140 minutos (variação de tempo cirúrgico = 60-140 min; média = 87 min). A septoplastia com uma abordagem maxila-pré-maxila foi feita em sete pacientes (38,88%) que apresentavam desvio de septo nasal. O tratamento de AC não foi associado à adenoidectomia nas crianças de 8 e 9 anos (pacientes 9 e 5). O tempo de internação variou de 3 a 5 dias (média = 3,8 dias). O tempo médio para a remoção do tampão nasal foi de 4,33 ± 1,18 dias (mediana = 4 dias). Não foram observadas complicações pós-operatórias intra e/ou pós-operatórias precoces, como epistaxe, infecção, erosão das narinas ou sinéquias.
Todos os pacientes foram acompanhados no pós-operatório com endoscopia nasal. Em geral, o período de acompanhamento variou de 1 a 10 anos (média de 7,4). Entre 2 e 3 meses após o tratamento cirúrgico, foram diagnosticados dois casos (11,11%) de reestenose parcial (pacientes 2 e 4) no assoalho da cavidade nasal. Apenas um (5,55%) desses (paciente 4) apresentou recidiva da obstrução nasal (fig. 6) e, portanto, foi reparado com sucesso com um segundo procedimento endoscópico, sem colocação de stent. Os 16 pacientes restantes que foram submetidos a cirurgia tiveram patência funcional satisfatória das coanas, sem dificuldade respiratória ou secreções no acompanhamento, e permeabilidade coanal definitiva foi confirmada com endoscopia nasal.
Na verdade, não existe uma técnica única ou padronizada no manejo da AC e a correção cirúrgica está intimamente relacionada com a idade do paciente e as características anatômicas da própria AC: uni ou bilateral, total ou parcial, membranosa, óssea ou mista.
Pelo fato de os recém-nascidos respirarem obrigatoriamente pelo nariz, a AC bilateral completa é uma urgência médica que exige manutenção urgente das vias respiratórias por via oral, até que coanas nasais posteriores estejam patentes através de uma cirurgia, geralmente feita por uma abordagem transnasal.8 Ao contrário, pacientes com AC unilateral ou incompleta são frequentemente diagnosticados e tratados mais tardiamente na vida, quando procuram atendimento médico em decorrência de obstrução nasal unilateral de longa data, anosmia e rinorreia.
Quatro abordagens cirúrgicas principais para AC foram descritas: transpalatal, transantral, transseptal e transnasal. A abordagem transpalatal oferece um campo muito amplo para a operação, facilita as manobras corretivas, mas é mais invasiva e suscetível a complicações, como sangramento, fístulas, infecções e defeitos de crescimento da mandíbula e do osso do palato.9,10 A abordagem transantral tem interesse apenas histórico e também possibilita uma exposição adequada do campo cirúrgico, propicia uma verificação rápida para qualquer sangramento e menor risco de lesionar as artérias esfenopalatinas, veias e nervos, mas pode aumentar bastante o risco de deformidades de estruturas em crescimento, tais como a maxila e os dentes superiores.11 A abordagem transseptal é recomendada em caso de AC unilateral e em pacientes com mais de 8 anos e possibilita uma melhor correção de eventuais desvios do septo, ressecção da parte posterior do vômer e preservação de retalhos de mucosa para cobertura da área de sangramento.12
Hoje em dia, a abordagem transnasal é a mais usada, devido aos requintes de técnicas endoscópicas atuais (não afeta o crescimento da arcada inferior, não ocasiona má oclusão ou alterações estéticas da face), especialmente em recém-nascidos com AC bilateral, nos quais geralmente faz-se uma punção da placa atrésica pelas narinas, com posterior uso de dilatadores Fearon e colocação de stent.13 Em pacientes jovens, quando os seios etmoidais atingem um nível satisfatório de desenvolvimento, e em adultos é possível fazer incisões da mucosa da placa atrésica, como relatado por diferentes autores. As técnicas mais comuns para a incisão são: retalho anterior duplo da mucosa e posterior com articulação baixa,12 retalho duplo com articulação lateral,14,15 retalho com articulação superior,16 quatro retalhos com incisões cruzadas,11,17,18 retalho nasal e septal duplo,19 e vários retalhos fixados com cola de fibrina,20-22 de modo a obter retalhos de mucosa para a recobertura das áreas cruentas no nível da lâmina medial do processo pterigoideo e parte posterior do septo. Outros autores, ao contrário, não usaram a técnica de retalhos, como El-Ahl et al., que fizeram uma abordagem endoscópica transnasal sem stent para tratar AC bilateral em sete recém-nascidos (de 4 a 15 dias de vida), sem evidências de reestenose.23 Além disso, para ampliar a coana para o tamanho máximo possível, Liktor et al. sugeriram, nos casos em que a placa atrésica é adequadamente fina e o estado de desenvolvimento do seio esfenoidal e células etmoidais é adequado, abrir ao mesmo tempo o seio esfenoidal e as células etmoidais posteriores, ressecar também o polo posterior do concha média; no entanto, essa técnica modificada poderia ser considerada para tratar apenas casos selecionados como estenose pós-operatória e AC unilateral em pacientes com mais de 7 anos.24
A aplicação tópica de mitomicina C, um aminoglicosídeo que inibe o crescimento de fibroblastos e a migração, também foi sugerida, para reduzir o risco de reestenose após a cirurgia e melhorar o processo de cicatrização; porém, seu uso ainda é controverso.25-30 Por exemplo, Bozkurt et al., que estudaram 12 pacientes que se submeteram a cirurgia para atresia coanal com e sem uso de mitomicina C, não evidenciaram caso de reestenose no primeiro grupo e formação de tecido de granulação em 42,9% do segundo.30 Pelo contrário, Uzomefuna et al. não encontraram diferença significativa entre os pacientes que foram tratados em cirurgia inicial com mitomicina C tópica e pacientes que não aplicaram mitomicina C (53% vs. 60%).31
Os desfechos cirúrgicos bem-sucedidos de AC são influenciados pela presença/ausência de fatores como o refluxo nasofaríngeo, DRGE, idade < 10 dias (associada à visualização limitada no nariz dos recém-nascidos e à ressecção limitada do vômer), AC bilateral com placa atrésica puramente óssea e malformações associadas.9,27 Nenhum desses fatores de risco foi identificado em nossos pacientes, com exceção de AC bilateral, que foi encontrada em dois indivíduos (11,11%) que não apresentaram reestenose após o nosso tratamento.
O presente estudo, com apenas dois casos (11,11%) de reestenose parcial, apresentou bons desfechos cirúrgicos sem o uso de um stent no pós-operatório. Uma taxa semelhante de reestenose (14%) foi relatada por Ibrahim et al., que também fizeram uma coanoplastia sem stent endoscópica com um retalho mucoperiosteal único lateral para tratar 21 crianças com AC;32 de qualquer maneira, é difícil fazer uma comparação real, por causa das diferentes características demográficas da amostra estudada, do elevado número de AC bilateral incluído (11/21) e do período de acompanhamento mais curto.
É claro que uma técnica sem stent evita as potenciais complicações relacionadas (tais como desconforto, infecção localizada e ulceração, cicatriz circunferencial ou formação de tecido de granulação), mas precisa estar associada a um acompanhamento pós-operatório rigoroso.33 No entanto, conforme relatado em uma revisão sistemática de Cedin et al., com um risco absoluto sobreponível, por não precisar de uma reoperação (0,81), a comparação entre as cirurgias com e sem stent não apresentou qualquer evidência significativa em favor de uma técnica específica.34
A abordagem cirúrgica para AC descrita é tecnicamente fácil de fazer e possibilita boa visualização, avaliação e tratamento da placa atrésica e terço posterior do septo. Nossos dados, com apenas dois casos de reestenose parcial (11,11%), mostram bons desfechos cirúrgicos sem o uso de stent. No entanto, devido ao número de pacientes incluídos, esses achados não podem ser generalizados e uma amostra maior é necessária para obter conclusões estatisticamente significativas. Sugerimos o uso dessa cirurgia endoscópica transnasal, pois segue os requisitos básicos de uma abordagem corretiva minimamente invasiva: criação de uma coana nasal posterior amplamente patente, suficiente para a respiração nasal bilateral normal; ausência de acúmulo de secreção; minimização de formação de tecido cicatricial endonasal; e prevenção de crescimento craniofacial anormal em crianças que ainda não tenham atingido o seu pleno crescimento.